중요성: 잠재성 척수이분증(Occult spinal dysraphism, OSD)은 가장 흔한 선천성 척추 기형이다. 피부 함몰이나 편위된 둔부 주름과 같은 피부 이상은 OSD의 표지(stigma)로 잘 알려져 있으며, 추가 평가의 지표가 된다. 그러나 피부 이상과 OSD 간의 연관성은 체계적으로 평가된 바가 없다. 목적: 다양한 피부 표지(stigmata)를 지닌 신생아 또는 영아에서 OSD의 발생률과 OSD 사례 중 신경외과적 중재로 관리된 비율을 평가하고자 하였다. 자료원: PubMed 및 Embase 데이터베이스에서 2018년 7월 25일까지 발표된, 피부 표지를 가진 신생아 또는 영아에서 OSD 사례의 비율을 평가한 연구를 검색하였다. 검색어에는 ultrasound, dysraphism, dimple, infant 또는 neonate가 포함되었다. 검색은 영어로 출판된 논문으로 제한하였다. 연구 선택: 2명의 연구자가 피부 표지를 가진 신생아 또는 영아에서 OSD의 발생률을 평가한 연구를 선택하였다. 자료 추출 및 합성: 체계적 문헌고찰과 메타분석을 위한 권장 보고 항목(Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and Meta-analyses, PRISMA) 지침에 따라 자료 추출을 수행하였다. 일반화 선형 혼합모형과 최대우도 방법을 사용하여 OSD 사례의 통합 비율과 신경외과적 중재로 관리된 OSD 사례의 통합 비율을 산출하였다. 주요 결과 및 측정: 피부 표지를 가진 환자에서 신경학적 수술을 받은 OSD 사례의 통합 발생률이 주요 결과였다. 이 결과는 각 하위군에서도 평가되었으며, 이질성은 하위군 분석을 통해 탐색하였다. 결과: 다양한 피부 표지를 지닌 신생아 또는 영아 환자 6558명을 포함한 총 15편의 연구가 포함되었다. 피부 표지를 가진 환자에서 OSD 사례의 통합 비율은 2.8%(95% CI, 2.1%-3.8%; I2 = 51.6%)였고, 신경학적 수술로 관리된 비율은 0.6%(95% CI, 0.3%-1.3%; I2 = 66.4%)였다. 복합 표지를 보인 경우는 단일 표지를 보인 경우보다 OSD와의 연관성이 유의하게 높았으며(10.5% [95% CI, 6.9%-15.8%] 대 2.3% [%, 95% CI, 1.5%-3.5%]; P < .001), 비전형적 함몰부(atypical dimple)를 가진 경우의 OSD 통합 비율은 단순 함몰부(simple dimple)보다 유의하게 높았다(8.8% [95% CI, 4.5%-16.6%] 대 0.6% [95% CI, 1.4%-2.1%]; P = .001). 결론 및 관련성: 정상이면서 증상이 없는 환자에서 중선(midline) 피부 표지를 가진 경우 OSD의 비율은 낮았고, 신경외과적 중재를 받은 환자의 비율은 그보다 더 낮았다. 그러나 복합 표지 또는 비전형적 함몰부를 지닌 신생아 또는 영아의 경우, 주의 깊은 평가와 잠재적 고위험 병변을 확인하기 위한 척추 자기공명영상이 권장된다.

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